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引用

Camarano JG,Hrushka JM,Allison RZ,Robledo A,Raghuram K等。(2021)在新冠病毒-19感染的情况下,未破裂动静脉畸形的自发流出静脉血栓形成。Neurosurg Cases Rev 4:088.doi.org/10.23937/2643-4474/1710088

病例报告|vwin德赢体育网址2643 - 4474/1710088 DOI: 10.23937 /

COVID-19感染中未破裂动静脉畸形的自发性流出静脉血栓形成

Camarano詹1, Hrushka JM1爱丽森RZ2,多一个2,Raghuram K3.菅直人P2 *

1德克萨斯大学医学院,美国

2美国德克萨斯大学医学院神经外科

3.美国德克萨斯大学医学院放射学系

摘要

背景

第一例报告在COVID-19感染的情况下部分血栓形成的AVM

观察(s)

一名63岁男性,已知左额叶动静脉畸形,最近发作活动增加。在入院前大约两周,患者出现痉挛和发热,体温为38.2℃。当时患者报告有一周的干咳、气短和劳累时呼吸困难病史。鼻咽拭子聚合酶链反应(PCR)检测SARS-CoV-2呈阳性。患者于2007年首次发现左侧额叶动静脉畸形,病灶约为21 × 20 × 21 mm。动脉供应主要来自左大脑前动脉的胼胝体周和胼胝体边缘分支的小动脉分支。一个大的弯曲静脉提供浅表引流到上矢状窦。

在目前的住院中,计算机断层血管造影(CTA)显示静脉曲张内增强间隔降低。磁共振成像(MRI)的发现也提示静脉曲张内的部分血栓形成,并显示左侧额上叶静脉周围水肿的间隔增加。4个月后,患者行数字减影血管造影(DSA),显示病灶大小显著减小,再次提示部分血栓形成。

在这里,我们报告了首例没有已知高凝障碍的患者,在COVID-19感染的情况下,表现为充血性脑水肿和未破裂的脑动静脉畸形的部分静脉血栓形成。

关键字

COVID-19, SARS-CoV-2,动静脉畸形,静脉血栓形成,高凝状态,感染

介绍

脑动静脉畸形(AVMs)是一种罕见的血管异常,估计发病率为每10万人/年1.3 [1].动静脉畸形的复杂结构包括动脉供体,这些供体合并成发育不良的血管网(病灶),将血液直接分流到引流的大脑静脉。最常见的表现是动静脉畸形破裂或癫痫发作后继发颅内出血[2].

静脉流出的程度被认为对AVM病灶内部和周围的血流动力学有重要影响。因此,引流静脉狭窄或闭塞被认为是导致破裂的机制[3.4].在AVM静脉流出处自发性血栓形成非常罕见,但可能继发于出血后的压迫或血管痉挛;动脉瘤扩张引起的湍流;或潜在的高凝状态。罕见的是在未破裂的动静脉畸形周围出现充血性静脉周围水肿,这也可能继发于静脉阻塞。

最近的报告表明,2019冠状病毒病(COVID-19)患者获得性凝血病并发症的患病率很高,包括深静脉血栓(DVT)、肺栓塞(PE)、急性缺血性中风和脑静脉血栓(CVT) [5].在这里,我们报告了首例没有已知高凝障碍的患者,在COVID-19感染的情况下,表现为充血性脑水肿和未破裂的脑动静脉畸形的部分静脉血栓形成。

说明情况

历史和演讲

一名63岁男性,已知左额叶动静脉畸形,最近发作活动增加。在入院前大约两周,患者出现痉挛和发热,体温为38.2℃。当时患者报告有一周的干咳、气短和劳累时呼吸困难病史。鼻咽拭子聚合酶链反应(PCR)检测SARS-CoV-2呈阳性。

到达时,患者发热,血流动力学稳定。唯一观察到的神经异常是右手和面部的轻度静息性震颤。实验室异常包括d -二聚体升高2,370 ng/mL (正常< 500 ng/mL), LDH为993 U/L (正常300 - 600 U / L), CRP为1.3 mg/dL (正常< 0.8 mg/dL).全血细胞计数、电解质水平和凝血仪都正常。胸片示双侧肺中下野弥漫性间质及空气混浊,为典型的COVID-19感染表现。在测量患者的抗癫痫药物时,左乙拉西坦轻微亚治疗性(10µg/mL;正常治疗范围:20 ~ 40 mg/L),而苯妥英钠在治疗范围内(2.2µg/mL;正常治疗范围:1-2微克/升游离药物)。

当前和以前的调查

患者于2007年首次发现左侧额叶动静脉畸形,病灶约为21 × 20 × 21 mm。动脉供应主要来自左大脑前动脉的胼胝体周和胼胝体边缘分支的小动脉分支。一个大的弯曲静脉提供浅表引流到上矢状窦。在后续成像中,计算机断层血管造影(CTA)显示静脉曲张内造影增强间隔降低(图1)。磁共振成像(MRI)结果也提示该静脉曲张内部分血栓形成,并显示左侧额上叶内血管源性静脉水肿间隔增加(图2)4个月后,患者行数字减影血管造影(DSA),显示病灶大小显著减小,提示除引流静脉血栓形成外,病灶部分形成血栓(图3)。值得注意的是,大扩张的皮质静脉引流残余病灶,现在可见引流至多个凸出的皮质静脉,而以前主要引流至上矢状窦,再次提示引流静脉间隔血栓形成。

图1:2017年11月CT血管造影(矢状[A],冠状[B])和2020年10月(矢状[A],冠状[B])。左额动静脉畸形的引流静脉伴有一个巨大的囊性静脉动脉瘤。在C和D区,静脉动脉瘤造影充盈间隔下降。查看图1

图2:2017年行轴向T1无钆(A)、冠状T1伴钆(B)和轴向T2,随后于2020年10月行轴向T1无钆(D)、冠状T1伴钆(E)和轴向T2。(A & D)轴位t1加权MRI成像显示引流静脉动脉瘤内信号空洞间隔时间减少(粗体箭头),提示部分血栓形成;(B & E)冠状动脉t1加权mri造影显示静脉动脉瘤内增强间隔时间缺失(箭头轮廓);(C & F)轴位T2-FLAIR MRI显示整个左侧额上叶静脉周围水肿间期增加(箭头)。查看图2

图3:2017年11月左侧颈内动脉注射(侧位投影[A],前后位投影[B])和2020年10月左侧颈内动脉注射(侧位投影[C],前后位投影[D])。病灶主要由左侧胼胝体周围动脉的一个分支供血,左侧胼胝体边缘动脉的供血较少。在a和B中,通过一条带有相关静脉袋的大弯曲静脉向上矢状窦引流。在C和D中,AVM病灶的大小显著减小。残余病灶D雨水通过一个较大的后部皮质静脉流入多个左侧大脑凸面皮质静脉。与先前的研究相比,引流静脉的多个扩张节段在形状和解剖结构上略有改变。查看图3

讨论

脑动静脉畸形是由发育不良的血管组成的高流量、高压血管缠结,动脉血通过该血管直接分流至静脉引流,而无需正常的介入性毛细血管床。高达58%的有症状患者出现颅内出血,每次出血都有10%的死亡风险和30-50%的神经损伤风险神经缺损[67].在我们的病例中,高达20-45%的患者出现动静脉畸形发作[8-10].

动静脉畸形的自发闭塞(有时称为“自发闭塞”)并不常见,估计发生率仅为1% [11].在大多数报道的病例中,血肿或术后炎症的占位效应最有可能导致病灶附近血管的近端受压,产生紊流,易于形成血栓[12].此外,蛛网膜下腔出血后的血管痉挛可能会减少AVM内的血流[11].然而,我们的患者没有近期出血的影像学证据,因此排除了这些机制。

在未破裂的动静脉畸形中,自发性静脉引流血栓形成是一种罕见的现象;我们的文献回顾只发现了13个以前的报道(表1)。在这些报道中,77%是小病变(< 3cm), 69%显示了某种形式的静脉流出异常。水肿是这些病变的另一种独特表现,在未破裂的动静脉畸形中有3.3-3.9%被描述[1314].在13例AVMs合并静脉血栓形成的病例中,10例有一定程度的水肿,除1例外,所有病例均出现非出血性症状进展。因此,水肿的发展似乎与血栓形成和引流静脉狭窄继发的静脉充血有关。在这种情况下,血液近端再分配到病灶薄弱的丛状血管可能导致血流动力学超负荷,导致水肿的形成和非出血性症状的进展,我们的患者就是这种情况[15-17].类似的机制可能会增加出血的风险[3.1819]然而,几项研究表明,引流静脉的“无声”闭塞先于病变的部分或完全闭塞[111220.-22].解剖和血流动力学因素可能导致动静脉畸形在静脉血栓形成后破裂或消退,目前尚不清楚,但一些作者认为,小的、浅的、动脉供体少的动静脉畸形可能更容易自发消退[23].有趣的是,在我们的病例中,水肿主要在静脉引流管周围扩张,而不是病灶,Kim等人也报道了这一发现[13]这种现象不能完全用鼻内充血来解释。在这种情况下,病灶远端的引流受损可能导致周围实质的静脉流出发生不适应变化,导致与AVM共用同一引流的正常大脑内的静脉充血[13].

表1:未破裂AVMs的自发性静脉血栓。查看表1

在无出血或静脉狭窄的情况下,在高凝状态下可发生自发性血栓形成。虽然很罕见,但有病例报道了患有遗传因子V Leiden突变的患者产后自发静脉血栓形成和广泛脑静脉血栓形成[23-25]此外,遗传性血栓形成倾向已被确定为脑静脉(而非动脉)血栓形成的危险因素[26].这是首例在COVID-19凝血病中出现部分血栓形成的AVM病例。

虽然COVID-19通常表现为呼吸和全身症状,但在感染患者中已广泛报道静脉和动脉血栓栓塞并发症[5].病毒引起的高凝状态可能是由于炎症因子过度激活,以及病毒对存在于血管内皮中的血管紧张素转换酶2 (ACE2)受体的趋向性[27]与新冠病毒-19凝血病相关的实验室异常包括D-二聚体、纤维蛋白原和LDH升高[28].虽然这些凝血参数已被发现与疾病的严重程度相关,但与健康对照组相比,在较轻感染中它们也升高[29]血小板减少和PT/aPTT异常通常不常见[28].最近,在COVID-19患者中报告了数例脑静脉窦和皮层静脉血栓形成,其中许多人仅表现出轻微的呼吸或全身症状[30.-41].与我们的患者一样,从症状发作到血栓事件的中位时间跨度为7天[39].

在本病例中,我们认为引流静脉静脉血栓形成导致局部水肿继发于静脉停滞和随后的静脉高血压,影像学证据为静脉周围水肿,符合COVID-19感染。这一事件与水肿的显著增加和病人非出血性症状的恶化相对应。虽然感染和血栓形成之间的因果关系尚不能确定,但根据症状的时间关系、COVID-19高凝的实验室证据和合理的病理生理机制,我们认为感染是一个重要的危险因素。

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